Question

Difficulty: HardCinsiyet Gelişim Bozuklukları

44 haftalık, dış görünümü dişi (Prader evre 1) olan bir bebek, inguinal bölgelerde saptanan kitleler nedeniyle polikliniğe getiriliyor. Fizik muayenesinde kan basıncı 105/65105/65 mmHg (>95.>95. persantil) olarak ölçülüyor. Laboratuvar incelemesinde serum sodyumu 144144 mEq/L, potasyumu 2,92,9 mEq/L ve kan gazında hafif metabolik alkaloz saptanıyor. Karyotip analizi 46,XY46,XY olarak sonuçlanan hastada bazal ve ACTH uyarısı sonrası 1717-hidroksiprogesteron ve dehidroepiandrosteron (DHEA) düzeyleri saptanamayacak kadar düşük, ancak 1111-deoksikortikosteron (DOC) ve kortikosteron düzeyleri belirgin yüksek bulunuyor. Bu hasta için en olası tanı aşağıdakilerden hangisidir?

  1. 1717-alfa hidroksilaz eksikliğiAnswer
  2. B
    1111-beta hidroksilaz eksikliği
  3. C
    2121-hidroksilaz eksikliği
  4. D
    Androjen duyarsızlığı sendromu
  5. E
    33-beta hidroksisteroid dehidrogenaz eksikliği

Answer

1717-alfa hidroksilaz eksikliği, 46,XY46,XY karyotipine sahip bir bireyde androjen sentezlenememesi nedeniyle dişi dış genital yapıya ve mineralokortikoid fazlalığına bağlı hipertansiyona neden olan tablodur.
Verilen vakada 46,XY46,XY karyotipine rağmen dişi fenotipin olması, testosteron ve diğer androjenlerin sentezinde bir sorun olduğunu gösterir. Buna eşlik eden hipertansiyon ve hipokalemi, mineralokortikoid etkili hormonların (DOC gibi) arttığını kanıtlar. 1717-alfa hidroksilaz enzimi eksik olduğunda, kolesterol türevleri ne kortizol ne de androjen yoluna girebilir; tek açık yol olan mineralokortikoid yolu (DOC sentezi) aşırı aktive olur. 1717-OHP'nin düşük olması da bu blokajın yerini (progesterondan sonrasını) doğrular.

Step-by-Step Solution

1
Klinik bulguları analiz et.
46,XY46,XY karyotip, dişi dış fenotip, inguinal gonadlar ve hipertansiyon.
Bu kombinasyon, hem androjen eksikliğini hem de mineralokortikoid fazlalığını işaret eder.
2
Elektrolit ve hormon düzeylerini değerlendir.
Hipokalemi, düşük 1717-OHP, düşük DHEA ve yüksek DOC.
1717-alfa hidroksilaz enziminin hem 1717-hidroksilaz (kortizol yolu) hem de 17,2017,20-liyaz (androjen yolu) aktivitesinin durduğunu gösterir.
3
Ayırıcı tanı yap.
1111-beta hidroksilaz eksikliğinde androjenler yüksektir (virilizasyon), 2121-hidroksilazda ise hipertansiyon görülmez.
Hipertansiyon ile seyreden iki KAH tipinden dişi fenotip/46,XY46,XY uyumu sadece 1717-alfa eksikliğinde bulunur.

Key Concept

1717-alfa hidroksilaz eksikliği; kortizol ve cinsiyet steroidlerinin sentezlenemediği, progesteronun DOC ve kortikosteron yoluna kayarak mineralokortikoid fazlalığı yarattığı nadir bir konjenital adrenal hiperplazi formudur.
Rate this question