Question

Difficulty: Very hardMEN Sendromları ve Nöroendokrin Tümörler

1818 yaşında erkek hasta, çocukluğundan beri süregelen inatçı konstipasyon ve karın ağrısı şikayetleriyle başvuruyor. Fizik muayenede dudaklarda belirgin kalınlaşma, dilde multipl nodüler lezyonlar ve marfanoid habitus (kolların açıklığının boyundan fazla olması) saptanıyor. Hastanın kolektomi materyalinde miyenterik pleksusta ganglion hücreleri ve sinir liflerinin masif proliferasyonu (ganglionöromatozis) izleniyor. Bu olgu ile ilgili genetik ve klinik özellikler açısından aşağıdakilerden hangisi doğrudur?

  1. RETRET proto-onkojeninde, genellikle ekzon 1616’daki M918TM918T noktasal mutasyonu ile karakterize bir "gain-of-function" (fonksiyon kazancı) durumu mevcuttur.Answer
  2. B
    Bu sendromda primer hiperparatiroidizm en sık eşlik eden endokrinopatidir ve erken dönemde cerrahi tedavi gerektirir.
  3. C
    Klinik tablodaki gastrointestinal bulgular, RETRET genindeki "loss-of-function" (fonksiyon kaybı) mutasyonuna bağlı gelişen aganglionozis ile ilişkilidir.
  4. D
    Tiroiddeki neoplazi odağının sitolojik incelemesinde "Orphan Annie" nükleusu ve nükleer psödoinklüzyonlar tipik patolojik bulgudur.
  5. E
    Bu tablo CDKN1BCDKN1B gen mutasyonu ile ilişkili olup, anterior hipofiz adenomları fenotipin ayrılmaz bir parçasıdır.

Answer

Doğru seçenek, RETRET proto-onkojeninde ekzon 1616 (M918TM918T) mutasyonu ile seyreden fonksiyon kazancını belirten ifadedir.
MEN 2B sendromunda, genetik temel olarak RETRET proto-onkojeninin tirozin kinaz domeninini etkileyen ve onkojenik aktivasyon sağlayan 'gain-of-function' mutasyonları bulunur. Bunların en spesifiği ekzon 1616'daki 918918. kodonda (metiyonin yerine treonin) gerçekleşen mutasyondur. Bu mutasyon hem agresif medüller tiroid karsinomuna hem de periferik sinir sistemindeki (mukozal nöromlar, barsak pleksusları) proliferatif değişikliklere yol açar.

Step-by-Step Solution

1
Klinik bulguları analiz etme
Dilde mukozal nöromlar, marfanoid habitus ve ganglionöromatozis varlığı MEN 2B (Williams-Pollock) sendromuna işaret eder.
Bu üçlü bulgu, MEN 2A'dan (paratiroid tutulumu ve liken amiloidozis) ayrımı sağlar.
2
Genetik mekanizmayı belirleme
MEN 2B vakalarının %9595'inde ekzon 1616’da M918TM918T mutasyonu saptanır.
Bu spesifik mutasyon, tirozin kinaz aktivitesini artırarak hücre proliferasyonuna neden olur.
3
Ayırıcı tanı yapma
Paratiroid tutulumunun yokluğu ve gastrointestinal ganglionöromatozisin varlığı tanıyı kesinleştirir.
MEN 2B'de paratiroid tutulumu beklenmez; GI şikayetler ise aganglionozis (fonksiyon kaybı) değil, ganglionöromatozis (fonksiyon kazancı) kaynaklıdır.

Key Concept

MEN 2B Sendromu (Williams-Pollock): RET proto-onkojeninde germ-line 'gain-of-function' mutasyonu (genellikle ekzon 16, M918T), medüller tiroid karsinomu (agresif), feokromositoma, mukozal nöromlar, marfanoid habitus ve gastrointestinal ganglionöromatozis birlikteliğidir.
Estimated Time:2m 0s
Rate this question