Question

Difficulty: Very hardMEN Sendromları ve Nöroendokrin Tümörler

4545 yaşında bir kadın hasta, tekrarlayan böbrek taşları ve ilerleyici görme alanı kaybı şikayetleriyle başvurmuştur. Yapılan incelemelerde primer hiperparatiroidizm (paratiroid adenomu) ve hipofiz ön lobunda kitle (adenom) saptanmıştır. Hastanın aile öyküsünde benzer endokrin neoplazilerin varlığı dikkat çekmektedir. Ancak yapılan moleküler taramalarda 11q1311q13 lokusundaki MEN1MEN1 geninde herhangi bir mutasyon saptanmamıştır. Bu hastada görülen klinik tabloyu açıklayan ve "MEN-1 benzeri" fenotipe yol açan temel genetik defekt aşağıdakilerden hangisidir?

  1. CDKN1BCDKN1B geninde germline mutasyon sonucu p27Kip1p27^{Kip1} fonksiyon kaybıAnswer
  2. B
    RETRET proto-onkojeninde ekzon 1616 (M918TM918T) düzeyinde aktivasyon
  3. C
    PRKAR1APRKAR1A geninde inaktive edici mutasyon sonucu cAMP yolağı aktivasyonu
  4. D
    VHLVHL geninde "loss of heterozygosity" ve hipoksi ile indüklenen faktör artışı
  5. E
    AIPAIP geninde mutasyon sonucu izole ailesel somatotrop adenom gelişimi

Answer

Hücre döngüsü inhibitörü olan p27Kip1p27^{Kip1} proteinini kodlayan CDKN1BCDKN1B genindeki germline mutasyon (MEN 4 Sendromu).
Klinik olarak hipofiz adenomu ve paratiroid hiperplazisi/adenomu görülen ancak MEN1MEN1 gen mutasyonu saptanmayan olgularda MEN 4 sendromu düşünülmelidir. Bu sendrom, hücre döngüsünde G1G1 fazından SS fazına geçişi inhibe eden bir tümör baskılayıcı olan p27p27 proteinini kodlayan CDKN1BCDKN1B genindeki germline mutasyonlar nedeniyle gelişir.

Step-by-Step Solution

1
Klinik bulguları analiz et
Primer hiperparatiroidizm ve hipofiz adenomu varlığı MEN 1 fenotipini işaret eder.
Vakada paratiroid ve hipofiz tutulumu (3P'den ikisi) mevcuttur.
2
Genetik veriyi değerlendir
MEN1MEN1 geni (menin) mutasyonu saptanmamıştır.
Klasik MEN 1 dışlanmış, ancak fenotip korunmuştur.
3
Alternatif sendromu belirle
MEN 1 fenotipini taklit eden MEN 4 sendromu düşünülmelidir.
MEN 4, CDKN1BCDKN1B genindeki mutasyonlarla karakterize nadir bir sendromdur.

Key Concept

MEN 4 sendromu, MEN 1 benzeri bir klinik tablo oluşturmasına rağmen CDKN1BCDKN1B (p27Kip1p27^{Kip1}) gen mutasyonları ile ortaya çıkar.
Estimated Time:2m 30s
Rate this question