Soru

Zorluk: ZorGenetik Hastalıklar

66 yaşında bir erkek çocuk, konuşmada gecikme, gelişimsel basamaklarda gerilik ve hiperaktivite şikayetleriyle pediatri polikliniğine getiriliyor. Yapılan fizik muayenede hastanın uzun ve ince bir yüz yapısına, belirgin kulaklara ve geniş bir mandibulaya sahip olduğu saptanıyor. Prepubertal dönemde olmasına rağmen testis hacminin yaş grubu ortalamasının belirgin şekilde üzerinde olduğu (makroorşidizm) gözleniyor. Aile öyküsü sorgulandığında, annesinin erkek kardeşinde de benzer bir zeka geriliği tablosu olduğu öğreniliyor. Bu hasta için en olası tanıda rol oynayan temel genetik mekanizma aşağıdakilerden hangisidir?

  1. FMR1FMR1 geninin 55' translasyonu yapılmayan bölgesinde CGGCGG üçlü tekrar artışına bağlı gen susturulmasıCevap
  2. B
    UBE3AUBE3A geninin maternal kopyasının kaybı veya inaktivasyonu sonucu gelişen genomik imprinting bozukluğu
  3. C
    HTTHTT geninde ekzonik bölgede CAGCAG tekrar artışına bağlı "gain-of-function" mutasyonu
  4. D
    22q11.222q11.2 bölgesinde gelişen mikrodelesyon sonucu kraniyofasiyal anomaliler ve timik hipoplazi
  5. E
    DMPKDMPK geninin 33' translasyonu yapılmayan bölgesinde CTGCTG tekrar artışı ve RNA toksisitesi

Cevap

Frajil X sendromunda temel mekanizma, FMR1FMR1 geninin 55' translasyonu yapılmayan bölgesindeki CGGCGG tekrar artışına bağlı gelişen transkripsiyonel susturulmadır.
Klinik tabloda sunulan uzun yüz, büyük kulaklar, belirgin mandibula ve özellikle makroorşidizm (testis büyümesi), Frajil X sendromunun tipik bulgularıdır. Bu hastalıkta FMR1FMR1 geninin 55' translasyonu yapılmayan bölgesinde (55' UTR) CGGCGG üçlü tekrar dizilerinin sayısı normalin (>200>200) üzerine çıkar. Bu tam mutasyon durumu, genin promotör bölgesindeki CpG adacıklarının hipermetilasyonuna ve genin transkripsiyonel olarak susturulmasına (FMRP proteininin üretilememesine) yol açar.

Adım Adım Çözüm

1
Klinik bulguları analiz et
Uzun yüz, belirgin kulaklar ve makroorşidizm bulguları saptandı.
Bu bulgular, erkek çocuklarda kalıtsal zeka geriliğinin en yaygın nedeni olan Frajil X sendromu için karakteristiktir.
2
Kalıtım modelini ve aile öyküsünü değerlendir
Annenin erkek kardeşinde (dayıda) benzer tablo olması X'e bağlı geçişi desteklemektedir.
Frajil X sendromu, X kromozomu üzerinde yer alan FMR1FMR1 geni ile ilişkilidir.
3
Moleküler mekanizmayı belirle
FMR1FMR1 genindeki CGGCGG tekrar sayısının >200>200 (tam mutasyon) olması ve hipermetilasyon saptandı.
Tekrar artışı, genin promotör bölgesindeki CpG adacıklarının metillenmesine ve genin susturulmasına yol açarak FMRPFMRP protein eksikliğine neden olur.

Anahtar Kavram

Frajil X Sendromu ve Üçlü Tekrar Artış Mekanizması
Tahmini Süre:1m 30s
Bu soruyu puanla