Soru

Zorluk: ZorPurin Yıkımı ve Ürik Asit

3 yaşında bir kız çocuk, bebeklik döneminden itibaren tekrarlayan otitis media ve akciğer enfeksiyonları nedeniyle değerlendiriliyor. Laboratuvar incelemelerinde lenfopeni (özellikle T lenfosit azlığı) ve normal immünoglobulin düzeyleri saptanıyor. Biyokimyasal analizde serum ürik asit düzeyinin 1.21.2 mg/dL (Normal: 3.07.03.0 - 7.0 mg/dL) olduğu, idrarda ise inozin ve guanozin atılımının belirgin derecede arttığı saptanıyor. Bu klinik ve laboratuvar bulgularına yol açan enzim eksikliği aşağıdakilerden hangisidir?

  1. A
    Adenozin deaminaz
  2. Pürin nükleozid fosforilazCevap
  3. C
    Ksantin oksidaz
  4. D
    Guanaz
  5. E
    Hipoksantin-guanin fosforiboziltransferaz

Cevap

Pürin nükleozid fosforilaz enzimi eksikliği, pürin yıkımının inozin ve guanozin aşamasında durmasına, dolayısıyla ürik asit sentezinin azalmasına ve T hücre spesifik immün yetmezliğe yol açar.
Doğru seçenek olan pürin nükleozid fosforilaz (PNP) enzimi, pürin katabolizmasında inozin ve guanozini sırasıyla hipoksantin ve guanine dönüştürür. Eksikliğinde pürin yıkımı ksantin basamağına ulaşamaz, bu da serum ürik asit düzeyinin çok düşük kalmasına (hipoürisemi) neden olur. Biriken dGTP, ribonükleotid redüktaz enzimini inhibe ederek özellikle T lenfositlerinin gelişimini ve fonksiyonunu bozar, ancak B hücre fonksiyonları genellikle korunur.

Adım Adım Çözüm

1
Klinik bulguları analiz et.
Hastada izole T hücre yetmezliği (normal B hücre/antikor fonksiyonu) ve hipoürisemi (1.21.2 mg/dL) mevcuttur.
Hipoürisemi pürin yıkım yolunda bir blok olduğunu, T hücre azlığı ise bu blok sonucu biriken metabolitlerin lenfotoksik etkisini gösterir.
2
İdrar bulgularını değerlendir.
İdrarda inozin ve guanozin (pürin nükleozidleri) artmıştır.
Bu nükleozidleri pürin bazlarına (hipoksantin ve guanin) çeviren enzimin pürin nükleozid fosforilaz (PNP) olduğu bilinmektedir.
3
Patofizyolojiyi doğrula.
PNP eksikliğinde dGTP birikimi ribonükleotid redüktazı inhibe eder.
Bu inhibisyon DNA sentezini bozar ve özellikle T hücrelerinin proliferasyonunu engeller; ayrıca pürin yıkımı tamamlanamadığı için son ürün olan ürik asit düzeyi düşer.

Anahtar Kavram

Pürin nükleozid fosforilaz (PNP) eksikliği, pürin nükleozidlerinin (inozin, guanozin) yıkımını engelleyerek hipoürisemiye ve T hücre spesifik immün yetmezliğe neden olur.

Alternatif Yöntem

Hipoürisemi ile seyreden immün yetmezliklerin başında PNP eksikliği geldiği, ADA eksikliğinde ise hipoürisemi görülmediği klinik bir ayırıcı tanı kuralı olarak kullanılabilir.
Tahmini Süre:1m 50s
Bu soruyu puanla