Soru

Zorluk: Çok zorPuberte ve Bozuklukları

Sekiz yaşında bir kız çocuk, tekrarlayan vajinal kanama ve gövdesinde düzensiz kenarlı (Coast of Maine tipi) hiperpigmente maküller nedeniyle getirilmiştir. Fizik muayenede meme gelişimi Tanner evre 3, pubik kıllanma Tanner evre 2 olarak saptanmıştır. Laboratuvar tetkiklerinde bazal LH<0.1 IU/LLH < 0.1 \text{ IU/L} olup, GnRH stimülasyon testine prepubertal yanıt alınmıştır. Kemik yaşı 11 yıl olarak saptanan hastanın 18 ay sonraki takibinde, bazal LHLH değerinin 5.5 IU/L5.5 \text{ IU/L} seviyesine yükseldiği ve GnRH stimülasyon testine pubertal yanıt geliştiği gözlenmiştir.

Bu hastada görülen başlangıçtaki klinik tablodan sorumlu olan moleküler defekt ve takibinde gelişen yeni durumun mekanizması aşağıdakilerden hangisidir?

  1. Gs-α\alpha (GNAS1) protein aktivasyonu; kronik yüksek östrojen seviyelerinin kemik yaşını ilerleterek GnRH puls jeneratörünü matüre etmesiCevap
  2. B
    CYP19A1CYP19A1 (Aromataz) aşırı ekspresyonu; androjenlerin hızla östrojene dönerek hipofiz ön lobunu doğrudan duyarlı hale getirmesi
  3. C
    MKRN3MKRN3 geninde fonksiyon kaybı; GnRH nöronları üzerindeki inhibitör etkinin kalkarak aksı vaktinden önce aktive etmesi
  4. D
    KISS1RKISS1R (GPR54) yapısal aktivasyonu; kisspeptin sinyal yolağının otonom çalışmasıyla santral pubertenin başlaması

Cevap

Gs-alfa protein aktivasyonu ve kronik östrojenin kemik yaşını ilerleterek GnRH jeneratörünü aktive etmesi
Vakada tanımlanan Coast of Maine tipi lekeler ve GnRH stimülasyon testine verilen prepubertal yanıt, GsαGs-\alpha proteinindeki aktivasyon mutasyonuna bağlı McCune-Albright Sendromu'nu (periferik puberte prekoks) işaret eder. Bu hastalarda kronik östrojen maruziyeti kemik yaşını hızla ilerletir ve kemik yaşı kritik bir eşiğe ulaştığında hipotalamus üzerindeki baskı kalkarak GnRH puls jeneratörü aktive olur; bu duruma 'sekonder santral puberte' denir.

Adım Adım Çözüm

1
Klinik tabloyu tanımla
McCune-Albright Sendromu (MAS)
Düzensiz hiperpigmente maküller, Tanner 3 meme ve GnRH'dan bağımsız (periferik) puberte bulguları MAS tanısını koydurur.
2
Moleküler mekanizmayı belirle
GsαGs-\alpha (GNAS1) aktivasyonu
MAS, somatik bir mutasyon sonucu GG proteininin sürekli aktif kalarak intrasellüler cAMP artışına ve otonom hormon üretimine neden olmasıyla oluşur.
3
Hormonal değişimi analiz et
Sekonder Santral Puberte
Kronik yüksek östrojen, kemik yaşını (biyolojik yaş) hızla ilerletir. Kemik yaşı pubertal sınıra (yaklaşık 11-12 yaş) ulaştığında, hipotalamo-hipofizer-gonadal aks vaktinden önce uyanır.
4
Sonucu birleştir
GsαGs-\alpha mutasyonu ve hipotalamik maturasyon
Hastanın takibinde bazal LHLH yükselmesi ve GnRH yanıtının pubertal hale gelmesi, periferik pubertenin santral puberteye dönüştüğünü kanıtlar.

Anahtar Kavram

McCune-Albright Sendromu'nda periferik pubertenin kemik yaşı maturasyonu üzerinden sekonder olarak santral puberteyi tetiklemesi.
Bu soruyu puanla